Torsión anexial como diagnóstico diferencial de abdomen agudo en pacientes premenárquicas

Adnexal torsion as a differential diagnosis of acute abdomen in premenarchal patients.

Trabajo Original

Joaquín Pedro Camacho, MD.¹, Marion Evelyn Cruz, MD.², Othatz Lucila³, Maria Zabalza⁴, Mariela Orti⁵, Valeria Mulli⁶, Pablo Andrés Lobos, MD.⁷, Juan Manuel Moldes, MD.⁸, Laura Cesarato⁹, Edurne Ormaechea, MD.¹⁰

Resumen

La torsión anexial es una entidad rara en la población pediátrica. El retraso diagnóstico puede derivar en la pérdida de la gónada. El diagnóstico puede demorarse dada la naturaleza inespecífica de los síntomas que pueden confundirse con patologías gastrointestinales.

El objetivo de esta presentación fue analizar una serie de pacientes pediátricas premenarquicas que presentaron torsión anexial.  

Material y métodos: estudio observacional de cohorte retrospectivo. Se incluyeron pacientes pediátricas con diagnóstico quirúrgico de torsión anexial entre enero de 2014 y febrero de 2022.

Resultados: De las 36 pacientes pediátricas operadas por torsión anexial, 29 fueron desestimadas por ser postmenárquicas. Se incluyeron solo 7 niñas que aún no habían tenido su menarca.  Los síntomas más frecuentes fueron el dolor abdominal intermitente y vómitos (85,7%). Se realizó laparoscopia exploratoria inicial en todas las pacientes.

En 5 niñas premenarquicas fue necesario la resección de la trompa de Falopio y el ovario y en 2 niñas pudo conservarse el ovario.

Los hallazgos quirúrgicos correspondían a patología benigna: 3 necrosis hemorrágicas ováricas, 2 quistes serosos y 2 quistes dermoides. Cuatro de las 7 niñas (57,1%) presentaron torsión de anexo derecho.

Conclusión: La torsión anexial en pacientes premenárquicas representa un desafío para los profesionales de la salud y debe considerarse dentro de los diagnósticos diferenciales en la paciente que consulta por dolor abdominal. El diagnóstico y tratamiento oportuno son las claves para permitir un tratamiento conservador. Siempre que sea posible, debe optarse por la preservación del ovario antes de realizar un abordaje excisional.

Palabras clave: torsión anexial, niñas premenárquicas, pediatría.

Abstract

Adnexal torsion is a rare entity in the pediatric population. Diagnostic delay can lead to loss of the gonad. The diagnosis can be delayed given the non-specific nature of the symptoms that can be confused with gastrointestinal pathologies.

The objective of this presentation was to analyze a series of premenarchal pediatric patients who presented adnexal torsion.

Material and methods: observational retrospective cohort study. Pediatric patients with a surgical diagnosis of adnexal torsion between January 2014 and February 2022 were included.

Results: Of the 36 pediatric patients operated on for adnexal torsion, 29 were dismissed for being postmenarchal. Only 7 girls who had not yet had their menarche were included. The most frequent symptoms were intermittent abdominal pain and vomiting (85.7%). Initial exploratory laparoscopy was performed in all patients.

In 5 premenarchal girls, resection of the fallopian tube and ovary was necessary, and in 2 girls the ovary could be preserved.

The surgical findings corresponded to benign pathologies: 3 ovarian hemorrhagic necrosis, 2 serous cysts, and 2 dermoid cysts. Four of the 7 girls (57.1%) presented torsion of the right annex.

Conclusion: Adnexal torsion in premenarchal patients represents a challenge for health professionals and should be considered within the differential diagnoses in the patient who consults for abdominal pain. Early diagnosis and treatment are the keys to allow conservative treatment. Whenever possible, ovarian preservation should be chosen before performing an excisional approach.

Keywords: adnexal torsion, premenarchal girls, pediatrics

Introducción:

La torsión anexial se define como la rotación completa o parcial del ovario y de la trompa de Falopio sobre sus soportes ligamentosos, lo que a menudo da lugar al compromiso del flujo sanguíneo e infarto del tejido ovárico ⁽¹⁾. Es una entidad poco frecuente en pediatría, con una incidencia global estimada de 4,9 por cada 100.000 mujeres; y el 52% de las mismas se produce en pacientes de entre 9 y 14 años ⁽²⁾. Este diagnóstico representa alrededor del 3% de todas las pacientes pediátricas (menárquicas o premenárquicas) hospitalizadas por dolor abdominal ^(3,4).

El mismo debe tratarse como una emergencia quirúrgica ya que el retraso en su resolución puede llevar a la pérdida de la gónada. El diagnóstico a menudo se demora por la naturaleza inespecífica de los síntomas, que incluyen dolor abdominal agudo/cólico, náuseas y vómitos, los cuales pueden relacionarse fácilmente con otras enfermedades gastrointestinales tales como el estreñimiento, la gastroenteritis, la apendicitis aguda, y afecciones urológicas como las infecciones del tracto urinario, que deben excluirse ^(4,5).

El objetivo de esta presentación fue analizar una serie de pacientes premenárquicas que presentaron torsión anexial. Se resalta la importancia de considerarlo entre los diagnósticos diferenciales más frecuentes en este grupo de pacientes.

Material y métodos

Se realizó un estudio observacional de cohorte retrospectivo. Se incluyeron 36 pacientes pediátricas con diagnóstico quirúrgico de torsión anexial entre enero de 2014 y febrero de 2022 atendidas en el Hospital Italiano de Buenos Aires.

Solo 7 pacientes fueron incluidas porque reunían criterio de inclusión: pacientes premenárquicas operadas por torsión anexial

Se identificaron variables demográficas y antecedentes de salud (edad, comorbilidades previas, antecedentes patológicos familiares), datos clínicos (síntomas y tiempo de duración de los mismos, estudios complementarios realizados), estadio de la enfermedad (según lo informado en la cirugía y los resultados anatomopatológicos) y el tratamiento realizado (conservador vs anexectomía) a partir de la base de datos quirúrgica electrónica del Hospital Italiano de Buenos Aires.

Los términos utilizados para la búsqueda fueron "torsión ovárica" y "torsión anexial". Estas variables se recogieron manualmente y se transfirieron a una base de datos electrónica.

Resultados

Se analizaron las historias clínicas de 36 pacientes pediátricas operadas por torsión anexial. Solo 7 niñas cumplían con los criterios de inclusión.

La edad media de las pacientes seleccionadas fue de 5 años (2 días-10 años).   

De las 7 pacientes, 5 presentaron dolor abdominal intermitente y vómitos como síntoma predominante (71%). Tres tenían antecedente de estreñimiento (42%) y se les realizó una radiografía de abdomen que informaba impactación fecal. Una paciente, de 8 meses, se presentó con vómitos, llanto, irritabilidad y alteración del sensorio. Otra paciente, de 2 días de vida, se encontraba asintomática al momento de la cirugía.

A todas las pacientes se les realizó laboratorio con marcadores tumorales y una ecografía. Los hallazgos ecográficos fueron: masa anexial en 6 de las 7 pacientes y en la paciente restante el informe ecográfico describía una asimetría de tamaño de un ovario con respecto al contralateral.

El hallazgo sérico más frecuente fue la leucocitosis, mientras que el aumento de otros marcadores de inflamación fue variable.

En 3 pacientes de la serie que consultaron por dolor abdominal y vómitos se les diagnosticó erróneamente gastroenteritis. En las ecografías abdominales realizadas a 2 niñas no se examinaron los anexos. El diagnóstico correcto se realizó al día siguiente después de que se las volviera a atender por la persistencia de los síntomas. La paciente restante de este grupo con diagnóstico erróneo de gastroenteritis fue atendida nuevamente una semana más tarde debido a un hallazgo ecográfico de torsión anexial por ambulatorio. (Tabla 1)

Tabla 1: Características de las pacientes, sintomatología, marcadores tumorales e imágenes preoperatorias

La apendicitis aguda fue el diagnóstico de sospecha en un caso, encontrándose una torsión ovárica en la exploración quirúrgica.

El promedio de tiempo entre el inicio de los síntomas y el diagnóstico definitivo de torsión fue de 3 días. En una de las pacientes de la serie no se tuvo en cuenta el tiempo de desarrollo del cuadro, ya que la torsión fue diagnosticada en la etapa prenatal.

A todas las pacientes se les realizó una laparoscopia. Dentro de los hallazgos se halló:  torsión espontánea en 3 pacientes sin un causal claro, un quiste ovárico simple asociado a la torsión en 2 pacientes y un teratoma quístico en 2 pacientes. Cuatro pacientes (57,1%) presentaron torsión de anexo derecho.

Las tres pacientes que sufrieron una torsión espontánea, la anatomía patológica confirmó necrosis hemorrágica anexial. La anatomía patológica confirmó el diagnóstico intra quirúrgico de quiste simple y teratoma en los casos correspondientes. (Tabla 2)

No se registraron mortalidad ni complicaciones asociadas al procedimiento quirúrgico.

Los pacientes de nuestra serie tuvieron un seguimiento medio de 8,5 meses (rango 2-12 meses). Los controles incluyeron examen clínico, ecografías pélvicas y marcadores tumorales.

Tabla 2: Vía de abordaje quirúrgico y resultados anatomopatológicos 

Discusión

Es sabido que la torsión anexial puede producirse a cualquier edad, aunque según las estadísticas, las pacientes postmenárquicas adolescentes son las más afectadas. Esto podría generar una subestimación de esta entidad en las pacientes premenárquicas. Un estudio retrospectivo de 15 años de revisión de pacientes con torsión anexial reportó una incidencia de 16% en pacientes menores de 1 año, 18% entre 1 y 8 años, 52% de 9 a 14 años y 14% entre 15 y 19 años ⁽⁶⁾.

La torsión de ovario, es, sin duda, una emergencia quirúrgica. El tratamiento oportuno, que depende del diagnóstico adecuado, debe apuntar a la preservación del tejido gonadal y al adecuado funcionamiento del órgano ^(3). Muchas veces el diagnóstico suele retrasarse debido a sus síntomas inespecíficos, especialmente en pacientes premenarquicas dado que su incidencia es menor.

En estudios comparativos entre pacientes pre y postmenárquicas diagnosticadas con torsión anexial, se analizaron los datos de la presentación clínica. Ambos grupos presentaron tasas similares de fiebre, dolor abdominal y signos de irritación peritoneal. Sin embargo, la incidencia de náuseas y vómitos fue mayor en las pacientes premenárquicas ^{(7, 8)} En nuestra serie, los síntomas más frecuentes fueron el dolor abdominal intermitente y los vómitos (85,7%).

El estreñimiento como diagnóstico inicial previo a los estudios de imagen en pacientes con diagnóstico posterior de torsión anexial ha sido escasamente descrito en la literatura ^(5). De hecho, el mismo fue un factor de distracción que retrasó el diagnóstico definitivo de torsión ovárica en tres de las pacientes de nuestra serie, quienes presentaban dolor abdominal, antecedentes de estreñimiento y una radiografía de abdomen con impactación fecal. En un estudio de cohorte retrospectivo que analizó 325 niñas con dolor abdominal, se encontró un alto grado de solapamiento en el diagnóstico entre ambas afecciones ⁽³⁾. Estos errores diagnósticos contribuyen al retraso en el tratamiento definitivo.

La ecografía sigue siendo, hasta la fecha, el estudio de elección para el diagnóstico por imagen en este cuadro clínico-quirúrgico ^(8). La misma presenta una sensibilidad y especificidad del 92% y 96% respectivamente, frente a la ecografía Doppler color, de moderada especificidad, pero baja sensibilidad (87 y 55% respectivamente), y la tomografía computarizada, que ofrece una sensibilidad del 42% según un meta-análisis realizado en 2014 ⁽⁹⁾.

El hallazgo ecográfico más común es un ovario agrandado que puede parecer sólido en la torsión temprana o de estructura heterogénea en condiciones avanzadas, sugiriendo necrosis ⁽¹⁰⁾ . En todas las pacientes de la serie, el ovario se observó agrandado y heterogéneo. Resulta de gran importancia comparar el tamaño de ambos ovarios durante la ecografía, evaluar la presencia de múltiples folículos en la periferia de un ovario unilateralmente agrandado (signo ecográfico patognomónico) y calcular el nivel de detritos líquidos y/o tabiques en un quiste ovárico (patognomónico de torsión en los recién nacidos). ⁽¹⁰⁾  El Doppler color no es del todo confiable para confirmar o descartar la torsión ovárica (por la baja sensibilidad anteriormente mencionada) debido a la doble irrigación que recibe el ovario desde las arterias ováricas y uterinas. Esto permite, incluso durante la torsión, mantener algún tipo de flujo vascular. Además, la torsión suele provocar una congestión venosa antes de que el riego sanguíneo arterial se vea comprometido, sin que el Doppler lo evidencie adecuadamente ^{(4) .}

En una revisión realizada en un solo centro con niñas premenárquicas con torsión ovárica y ausencia de masa, la asimetría ovárica, medida por la relación de volumen ovárico (RVO), demostró ser altamente sensible y específica para identificar la torsión ⁽¹¹⁾.  La RVO fue definida como el volumen del ovario mayor dividido por el del ovario menor. Un valor de corte de RVO de >4,0 demostró la mejor precisión diagnóstica para la torsión (sensibilidad 91%, especificidad 98%).

La Resonancia Magnética (RM) demostró ser más sensible que la ecografía, pudiendo mostrar un ovario edematoso, con necrosis hemorrágica (si la hubo), o un pedículo vascular en espiral (signo de Whirlpool) con escaso o incluso ausente realce post-contraste de la masa, que suele tener paredes engrosadas. En algunas ocasiones, el ovario migra en sentido cefálico y hacia la línea media, situándose delante del útero y desplazándolo de su posición habitual hacia el lado del ovario afectado. Las desventajas de la RM tienen que ver con la mayor duración del estudio, la falta de disponibilidad del equipo en algunos centros, el costo económico y la indicación en ciertos casos de anestesiar a las niñas para realizarlo, factores que pueden impactar en un diagnóstico precoz y tratamiento oportuno.

Es importante considerar que los síntomas clínicos de presentación deben ser jerarquizados frente a los estudios complementarios mencionados con anterioridad. Por lo tanto, ante la sospecha de una torsión anexial, se recomienda la realización de una laparoscopia exploratoria ⁽⁴⁾ .

Actualmente no existen marcadores séricos que puedan asociarse directamente a la torsión anexial. Los marcadores de inflamación inespecíficos, como ser el aumento de la proteína C reactiva y de la velocidad de sedimentación globular, la trombocitosis y la leucocitosis, pueden detectarse en esta patología al igual que en otras afecciones abdominales agudas (apendicitis, vólvulo, gastroenteritis) ⁽³⁾ .

La detección preoperatoria de marcadores tumorales séricos elevados sugiere, especialmente en la población adulta, una neoplasia maligna de ovario. La alfafetoproteína es el marcador más común en los tumores de células germinales (TCG), estando especialmente relacionado con los tumores del seno endodérmico, aunque también puede encontrarse en otros tumores embrionarios. La fracción β de la gonadotropina coriónica se asocia a los tumores derivados del trofoblasto. El CA-125 está asociado principalmente a los tumores ováricos epiteliales, siendo poco sensible y específico en los TCG ⁽¹²⁾. Por lo tanto, la evidencia sugiere que los niveles de CA-125 no deberían requerirse de rutina en niños, particularmente en niñas premenárquicas, ya que los tumores epiteliales de ovario son extremadamente raros antes de la menarca ⁽¹³⁾.

En nuestra serie, una sola paciente tenía el CA-125 elevado (tres veces el valor normal) al momento del diagnóstico, aunque el análisis patológico posterior excluyó malignidad. La elevación de este marcador tumoral puede estar relacionada con otros factores como la inflamación peritoneal. El CA-125 es una mucina de alto peso molecular sintetizada en el epitelio celómico, lo que significa que, ante una lesión, puede ser producida por diferentes estructuras mesoteliales como el tejido pleural, el peritoneo o el pericardio ⁽¹³⁾ .

En la presente serie no se encontró ninguna lesión maligna.

Cuando se detecta una torsión ovárica durante la laparoscopia exploratoria, puede realizarse una anexectomía o un procedimiento de preservación del ovario. Esto suele sobre todo depender de la causal de la torsión, del aspecto macroscópico del ovario, es decir, si es a expensas de una formación tumoral sospechosa, donde probablemente la anexectomía sea lo más adecuado, o una imagen quística de baja sospecha de malignidad, pudiendo realizar tratamiento conservador.  

Al analizar las causas de la torsión anexial en pacientes premenárquicas, hay que destacar la baja incidencia de neoplasias ováricas como factor desencadenante. Los tumores de ovario son raros en la infancia y representan del 1 al 5% de las neoplasias infantiles malignas. Cuando existen, las neoplasias suelen derivar de células germinales multipotenciales ⁽¹⁴⁾ dentro de las cuales los teratomas quísticos maduros son los descritos con más frecuencia. 

La torsión de los "anexos normales" (es decir, sin patología subyacente) parece ser más predominante en el grupo premenárquico. Algunas teorías atribuyen este hecho a la mayor movilidad y tortuosidad de los anexos, lo que favorece la torsión ligamentaria. Los ligamentos ováricos, que contienen los paquetes vasculares, pueden colgar de forma laxa debido al descenso incompleto de los ovarios desde el abdomen a la cavidad pélvica (el descenso suele completarse al inicio de la pubertad) (¹⁵⁾ .

Varios estudios indican que la torsión ovárica se identifica más frecuentemente en el lado derecho, posiblemente debido a la presencia del colon sigmoide en el izquierdo ⁽¹⁰⁾ .En nuestra serie, 4 de 7 pacientes (57,1%) presentaron torsiones derechas.

Respecto del tiempo transcurrido desde el inicio de los síntomas hasta el diagnóstico definitivo existen variaciones según las distintas publicaciones, que van desde las 6 horas hasta las 3 semanas ^(3,16), con una duración media del dolor abdominal de 1 día (27 horas). ⁽⁸⁾ 

Parelkar y col. han propuesto una clasificación de la necrosis subjetiva al momento de la laparoscopia bajo la premisa de que el aspecto macroscópico del ovario y la presunta necrosis en el momento de la detorsión no tienen correlación con la fertilidad futura, es decir, el aspecto visual del ovario durante el procedimiento no debe utilizarse como única indicación para la ooforectomía. Se halló un alto grado necrótico en 10 de las 13 pacientes reclutadas en su estudio. A pesar de ello, se prefirió el tratamiento conservador después de la detorsión anexial, y en la ecografía postoperatoria se observó desarrollo folicular en todas las pacientes menos en una. ⁽¹⁷⁾ 

En nuestra serie se realizó ooforectomía en 5 casos, lo que resulta muy preocupante. En una paciente con antecedentes de ooforectomía parcial contralateral por un tumor benigno, se realizó la detorsión junto con la ooforopexia, y en otra se realizó una detorsión asociada a quistectomía a fin de conservar la vitalidad del ovario.

La conservación del ovario tras la detorsión no parece estar relacionada con los grados de la torsión previa (giros anexiales) ni con el tiempo de retraso desde el inicio de los síntomas hasta la cirugía. Más bien parece depender principalmente de la opinión del cirujano que opera. Las dos pacientes en las que el ovario fue conservado tuvieron un tiempo de desarrollo de la afección de 5 días (120 horas) y 12 horas respectivamente y el anexo en cada caso estaba torsionado con dos vueltas completas en comparación con otras pacientes con menor tiempo de torsión y menos vueltas, en las que el anexo fue resecado completamente.

Debe observarse que existe una gran tendencia a la resección de anexos en el tratamiento de la torsión por parte de los cirujanos pediátricos. En una serie institucional única de 34 pacientes, Aziz y col. informaron que el 6% de los tratamientos de preservación de los ovarios tras detorsiones anexiales fueron realizados por un cirujano general pediátrico, mientras que en el 94% restante fueron realizados por un ginecólogo pediátrico ⁽¹⁷⁾. Es importante tener en cuenta la amplia evidencia publicada que aboga por un enfoque de preservación de los ovarios, siempre que sea posible, antes de promover una acción excisional.

Se han informado embarazos exitosos y nacimientos vivos en pacientes adultas después de una detorsión anexial con preservación ovárica. Shalev y col. informaron que 49 de 54 mujeres en edad fértil que habían sido sometidas previamente a una detorsión presentaban folículos dominantes en el ovario torsionado. Way y col. informaron embarazos espontáneos en dos pacientes con un solo ovario quienes se habían sometido a una detorsión ovárica previa. ⁽¹⁷⁾

En nuestra serie, se realizó el seguimiento ecográfico tras el alta hospitalaria, y se observó una distribución homogénea de los folículos un año después de la intervención en una de las dos pacientes a las que se les practicó una cirugía conservadora del ovario. En la restante, se visualizaron microfolículos en el ovario detorsionado a los 6 meses de la operación.

En su artículo, JourJon y col. detallan que en su serie de 33 pacientes con torsión anexial, 19 fueron objeto de un seguimiento ecográfico posterior a la intervención. Luego del tratamiento conservador (n=14), el 79% (n=11) de los ovarios recuperaron su aspecto normal y en el 21% (n=3) experimentaron una regresión. Dos de los 4 ovarios que parecían necróticos y que recibieron tratamiento conservador recuperaron el aspecto normal, y la otra mitad experimentó regresión ⁽¹¹⁾. A la fecha, siempre que sea posible, debe optarse por la preservación ovárica, aunque no existen estudios de los factores que deben tenerse en cuenta al tomar la decisión de conservar el ovario necrótico, ni de los aspectos técnicos que puedan ser necesarios para ello (por ejemplo: pasos para abordar un ovario torsionado con quiste hemorrágico masivo friable).

El seguimiento tras el alta hospitalaria consistió en una consulta ambulatoria durante una semana, y luego al mes, a los tres, seis y doce meses luego de la operación. En todas las pacientes se indicó una ecografía en cada control. Se indicaron los marcadores tumorales séricos al mes y al año después de la intervención.

La principal limitación de este estudio radica en el escaso número de pacientes estudiados.  Se necesitan estudios multidisciplinarios para abordar este problema. En cuanto al seguimiento, debe garantizarse la obtención de datos a largo plazo sobre estas pacientes para evaluar su fertilidad futura, la viabilidad de los ovarios restantes y las complicaciones que puedan producirse en el tiempo.

Conclusión

La torsión anexial en pacientes premenárquicas debe ser considerada dentro de los diagnósticos diferenciales ante una paciente que consulta por dolor abdominal. Esta entidad representa un reto clínico para los profesionales de la salud debido a la similitud clínica que presenta con otras condiciones de mayor incidencia en esta etapa. El diagnóstico y la intervención oportuna son la clave para permitir el tratamiento conservador.  De lo contrario, el retraso en el tratamiento significaría la potencial pérdida del órgano. Siempre que sea posible, debe optarse por la preservación del ovario. Hacen falta estudios prospectivos sobre el tratamiento conservador y sus consecuencias a largo plazo y de este modo analizar en profundidad los beneficios de preservar un ovario necrótico por torsión.

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1. Residente Cirugía Pediátrica, Hospital Italiano de Buenos Aires
2. Residente Pediatría, Hospital Italiano de Buenos Aires
3. Fellow Ginecología Infanto Juvenil, Ginecología, Hospital Italiano de Buenos Aires
4. Medica Planta de Ginecología, Sección Infanto Juvenil, Hospital Italiano de Buenos Aires
5. Médica asociada, Sección Infanto Juvenil, Hospital Italiano de Buenos Aires
6. Jefa de sección de Adolescencia, Hospital Italiano de Buenos Aires
7. Jefe de Sección Cirugía Pediátrica y Oncocirugía Pediátrica, Hospital Italiano de Buenos Aires
8. Jefe de Servicio Cirugía Pediátrica. Hospital Italiano de Buenos Aires
9. Jefa Sección Ginecología Infanto Juvenil, Ginecología, Hospital Italiano de Buenos Aires.
10. Médica de Planta Cirugía Pediátrica, Sección Urología Pediátrica Hospital Italiano de Buenos Aires.

Hospital Italiano de Buenos Aires, Argentina.
Tte. Gral. Juan Domingo Perón 4190 – CABA.